Título
Arteria Hipoglosa Persistente: Presentación de dos Casos y Revisión de la Literatura
Autor
J. L. Scrivano
L. Baseggio
J. Rugani
O. Fournes
A. March
O. Pepa
Fecha
Agosto 1986
Lugar de Realización
Servicio de Neurocirugía, Hospital Interzonal General de Agudos "Gral. San Martín", La Plata, Argentina.
Texto
Revista Argentina de Neurocirugía Vol. 3 No. 1
Arteria Hipoglosa Persistente: Presentación de dos Casos y Revisión de la Literatura
ABSTRACT
Persistent hypoglosal artery: Report of two cases and review of the literature.
Two cases of persistent primitive hypoglossal artery, one of them associated with an intracranial aneurysm and a left double pyelochalicial system, are reported.
The incidence of primitive persistent carotidbasilar anastomoses and characteristics of persistent primitive hypoglossal arteries reported in the literature are reviewed, with special reference to the association between them and other malformations, both neural and extraneural.
As a conclusion, we stress the need for a careful search of these associations whenever a primitive persistent artery is found.
PALABRAS CLAVES: Anastomosis carótido-basilar, Arteria hipoglosa primitiva persistente, Aneurisma cerebral, Hematoma intracerebral, Angiografía cerebral
Introducción
Durante el desarrollo embrionario de la vasculatura cerebral existen cuatro importantes pares arteriales anastomóticos entre los territorios carotídeo y vertebrobasilar. Tres de ellos son intracraneanos, las arterias trigeminal, ática e hipoglosa; el cuarto es extracraneano, la arteria proatlántica. Estos vasos normalmente retrogradan en el curso del desarrollo ontogénico pero en ocasiones pueden persistir en la vida extrauterina constituyendo anomalías vasculares. Su hallazgo no se agota en la sola descripción anatómica, ya que han aparecido asociadas a diversas condiciones malformativas y patológicas, fundamentalmente del sistema nervioso.
Presentamos dos casos de arteria hipoglosa primitiva persistente vistos en el Servicio de Neurocirugía del H.I.G.A. "Gral. San Martín", con el detalle de las circunstancias que rodearon su hallazgo. Las mismas constituyen una interesante ilustración del estado actual del tema, tal cual surge de la revisión bibliográfica que ofrecemos al final.
Casuística
No. 1.: SI, 53 años, masculino, ingresa a nuestro Servicio por una hemorragia subaracnoidea en grado 2 de Botterell. Se le realiza angiografía cerebral que demuestra un aneurisma silviano izquierdo con espasmo del sifón y de los segmentos A1 y M1 homolaterales, una arteria hipoglosa persistente izquierda y ausencia de la arteria comunicante posterior homolateral (figura No. 1). Un urograma excretor muestra un doble sistema pielocalicial izquierdo (figura No. 2). Se practicó abordaje directo y clipado del aneurisma, falleciendo el paciente por intercurrencias postoperatorias.
No. 2.: AO, 53 años, masculino, zurdo, con antecedentes de hipertensión arterial, sufre una pérdida de conocimiento brusca y breve, con instalación de un síndrome piramidal izquierdo y afasia. Ingresa a nuestro Servicio donde se le realiza tomografía axial computada que demuestra un hematoma intracerebral temporoparietal derecho de 70 cc. La angiografía cerebral muestra desplazamientos vasculares compatibles con la patología ocupante descrita y una arteria hipoglosa derecha (figura No. 3). Al 3er. día el paciente deteriora su conciencia por lo cual se procede a la evacuación del hematoma. Cursa un postoperatorio satisfactorio, persistiendo una hemiparesia derecha y afasia de expresión. El paciente es retirado por sus familiares por lo cual no pueden continuarse estudios.
Figura 1.
Figura 2.
Figura 3.
Discusión
Padget1, en su clásico trabajo referido al desarrollo ontogenético de la vasculatura cerebral, describe en el embrión de 4 mm un encéfalo irrigado por cuatro vasos: un par ventral, las carótidas, y un par dorsal, las arterias neurales longitudinales (que más tarde darán origen al sistema vertebrobasilar). El sistema posterior recibe su aporte sanguíneo desde el sistema anterior a través de cuatro pares anastomóticos. Tres de ellos son intracraneanos y reciben su nombre de acuerdo a los ramos nerviosos en cuya vecindad transcurren ; encontramos así, en el sentido rostrocaudal, las arterias trigeminal, ática e hipoglosa. El cuarto par es suboccipital y recibe el nombre de arteria proatlántica.
La vida de estos vasos es breve, 7 a 10 días, habiendo desaparecido totalmente en el embrión de 14 mm.
Cualquiera de las arterias anastomóticas antes mencionada puede sin embargo persistir en la etapa postnatal. La más frecuente es la arteria trigeminal; Hinck y col.2 refieren que la misma constituye más del 85% de las anastomosis carotidobasilares persistentes. En las grandes series angiográficas su incidencia ha sido señalada, en promedio, como de un caso cada 300 angiografías3.
La arteria hipoglosa es un hallazgo menos frecuente, apareciendo un caso cada 2000 angiografías4. Los dos casos hallados en nuestro Servicio se insertan en un total de más de 6500 estudios realizados entre 1968 y 1986. Las arterias ática y proatlántica constituyen un rarísimo hallazgo, registrando la literatura sólo 8 y 12 casos respectivamente5, 6.
El diagnóstico de arteria hipoglosa persistente se realiza en base a cuatro criterios anatomoangiográficos definidos por Lie7): (a) su nacimiento como rama significativa de la arteria carótida interna entre los niveles vertebrales C1 y C3, (b) un curso ascendente y su ingreso al cráneo a través del agujero condíleo anterior, (c) el relleno del sistema vertebrobasilar sólo en el sentido distal a su anastomosis con esta arteria, y (d) la habitual ausencia de arterias comunicantes posteriores.
Un hecho de sumo interés respecto de todas las arterias primitivas persistentes es su frecuente asociación con distintas patologías del sistema nervioso y con diversas malformaciones congénitas.
En el caso de la arteria trigeminal, la más frecuente anomalía y por lo tanto la más estudiada, Garza-Mercado y col.8 la señalan como causa atípica de neuralgias faciales, hemiespasmos faciales y disfunción oculomotora, así como asociada a trastornos de la hemodinámica cerebral; refieren estos autores, sin embargo, que podría tratarse solamente de hechos casuales o de incierto significado.
En lo referente a la frecuente asociación entre arterias primitivas persistentes y otras malformaciones, los aneurismas cerebrales constituyen el hallazgo más común, con una incidencia del 12,4 al 28,5% según la serie8. En el caso específico de asociación entre arteria hipoglosa y aneurisma cerebral, Hirahara y col.9, en su revisión hasta 1981, encontraron 20 casos.
Recientemente, Kobayashi y col.10 han presentado uno de asociación entre arteria hipoglosa persistente, aneurismas cerebrales múltiples y enfermedad poliquística hepato-renal. La literatura no registra otros de asociación entre arterias primitivas persistentes y malformaciones extraneurológicas, aún cuando es bien conocida la asociación entre aneurismas y otras malformaciones. Nuestro caso No. 1 es un nuevo ejemplo de esta triple asociación.
Conclusión
En base a las anteriores consideraciones creemos que el hallazgo, aún casual, de arterias primitivas persistentes, debe orientarnos fuertemente hacia la búsqueda de patología malformativa tanto cerebrovascular como extraneurológica, pero sobre todo de la primera por su gran potencial de morbimortalidad.
BIBLIOGRAFIA
1. Padget, DH: The circle of Willis: Its embriology and anatomy. En: Dandy WE (ed.): Intracranial arterial aneurysms. Cokstock Publ Co: New York: pp. 67-90, 1944.
2. Hinck VC, Gordy PD: Persistent primitive trigeminal artery: One type of persistent carotid-basilar anastomosis. Radiology 83:41,-45, 1964.
3. Taveras JM, Wood EH: Diagnóstico Neurorradiológico. Panamericana, Bs As, 1981.
4. Kosnik EJ, Meagher JN, Taylor G: Bilateral intracranial arterial aneurysms with persistent trigeminal artery. Arch Neurol 34:443-445, 1972.
5. Wollschlaeger G, Wollschaeger PB: The circle of Willis. En: Newton TH, Potts DG (eds.); Radiology of the Skull and Brain, vol. II. CV Mosby, St Louis; pp. 1171-1201, 1974.
6. Obayashi T, Furuse M: The proatlantal intersegmental artery: A case report and review of the literature. Arch Neurol 37:387-389, 1980.
7. Lie TA: Congenital malformations of the carotid and vertebral arterial systems, including the persistent anastomoses. En: Vingen PJ, Bruyn GW (eds.): Handbook of Clinical Neurology. Vol 12: Vascular Diseases of the Nervous System, part II. North Holland Publ. Co., Amsterdam, pp. 289-339, 1975.
8. Garza-Mercado R, Cavazos E: Persistent trigeminal artery associated with intracranial aneurysm. Neurosurgery 14:604-607, 1984.
9. Hirahara K, Asakura T, Uetsuhara K: Persistent primitive hypoglossal artery associated with intracranial aneurysm. NeurolSurg 9:197-202, 1981.
10. Kobayashi H, Munemoto S, Hayashi M, y col.: Association of persistent hypoglossal artery, multiple intracranial aneurysms, and policystic disease. Surg Neurol 21:258-260, 1984.
Arteria Hipoglosa Persistente: Presentación de dos Casos y Revisión de la Literatura
J. L. Scrivano, L. Baseggio, J. Rugani, O. Fournes, A. March, O. Pepa
Servicio de Neurocirugía, Hospital Interzonal General de Agudos "Gral. San Martín", La Plata, Argentina.
ABSTRACT
Persistent hypoglosal artery: Report of two cases and review of the literature.
Two cases of persistent primitive hypoglossal artery, one of them associated with an intracranial aneurysm and a left double pyelochalicial system, are reported.
The incidence of primitive persistent carotidbasilar anastomoses and characteristics of persistent primitive hypoglossal arteries reported in the literature are reviewed, with special reference to the association between them and other malformations, both neural and extraneural.
As a conclusion, we stress the need for a careful search of these associations whenever a primitive persistent artery is found.
PALABRAS CLAVES: Anastomosis carótido-basilar, Arteria hipoglosa primitiva persistente, Aneurisma cerebral, Hematoma intracerebral, Angiografía cerebral
Introducción
Durante el desarrollo embrionario de la vasculatura cerebral existen cuatro importantes pares arteriales anastomóticos entre los territorios carotídeo y vertebrobasilar. Tres de ellos son intracraneanos, las arterias trigeminal, ática e hipoglosa; el cuarto es extracraneano, la arteria proatlántica. Estos vasos normalmente retrogradan en el curso del desarrollo ontogénico pero en ocasiones pueden persistir en la vida extrauterina constituyendo anomalías vasculares. Su hallazgo no se agota en la sola descripción anatómica, ya que han aparecido asociadas a diversas condiciones malformativas y patológicas, fundamentalmente del sistema nervioso.
Presentamos dos casos de arteria hipoglosa primitiva persistente vistos en el Servicio de Neurocirugía del H.I.G.A. "Gral. San Martín", con el detalle de las circunstancias que rodearon su hallazgo. Las mismas constituyen una interesante ilustración del estado actual del tema, tal cual surge de la revisión bibliográfica que ofrecemos al final.
Casuística
No. 1.: SI, 53 años, masculino, ingresa a nuestro Servicio por una hemorragia subaracnoidea en grado 2 de Botterell. Se le realiza angiografía cerebral que demuestra un aneurisma silviano izquierdo con espasmo del sifón y de los segmentos A1 y M1 homolaterales, una arteria hipoglosa persistente izquierda y ausencia de la arteria comunicante posterior homolateral (figura No. 1). Un urograma excretor muestra un doble sistema pielocalicial izquierdo (figura No. 2). Se practicó abordaje directo y clipado del aneurisma, falleciendo el paciente por intercurrencias postoperatorias.
No. 2.: AO, 53 años, masculino, zurdo, con antecedentes de hipertensión arterial, sufre una pérdida de conocimiento brusca y breve, con instalación de un síndrome piramidal izquierdo y afasia. Ingresa a nuestro Servicio donde se le realiza tomografía axial computada que demuestra un hematoma intracerebral temporoparietal derecho de 70 cc. La angiografía cerebral muestra desplazamientos vasculares compatibles con la patología ocupante descrita y una arteria hipoglosa derecha (figura No. 3). Al 3er. día el paciente deteriora su conciencia por lo cual se procede a la evacuación del hematoma. Cursa un postoperatorio satisfactorio, persistiendo una hemiparesia derecha y afasia de expresión. El paciente es retirado por sus familiares por lo cual no pueden continuarse estudios.
Figura 1.
Figura 2.
Figura 3.
Discusión
Padget1, en su clásico trabajo referido al desarrollo ontogenético de la vasculatura cerebral, describe en el embrión de 4 mm un encéfalo irrigado por cuatro vasos: un par ventral, las carótidas, y un par dorsal, las arterias neurales longitudinales (que más tarde darán origen al sistema vertebrobasilar). El sistema posterior recibe su aporte sanguíneo desde el sistema anterior a través de cuatro pares anastomóticos. Tres de ellos son intracraneanos y reciben su nombre de acuerdo a los ramos nerviosos en cuya vecindad transcurren ; encontramos así, en el sentido rostrocaudal, las arterias trigeminal, ática e hipoglosa. El cuarto par es suboccipital y recibe el nombre de arteria proatlántica.
La vida de estos vasos es breve, 7 a 10 días, habiendo desaparecido totalmente en el embrión de 14 mm.
Cualquiera de las arterias anastomóticas antes mencionada puede sin embargo persistir en la etapa postnatal. La más frecuente es la arteria trigeminal; Hinck y col.2 refieren que la misma constituye más del 85% de las anastomosis carotidobasilares persistentes. En las grandes series angiográficas su incidencia ha sido señalada, en promedio, como de un caso cada 300 angiografías3.
La arteria hipoglosa es un hallazgo menos frecuente, apareciendo un caso cada 2000 angiografías4. Los dos casos hallados en nuestro Servicio se insertan en un total de más de 6500 estudios realizados entre 1968 y 1986. Las arterias ática y proatlántica constituyen un rarísimo hallazgo, registrando la literatura sólo 8 y 12 casos respectivamente5, 6.
El diagnóstico de arteria hipoglosa persistente se realiza en base a cuatro criterios anatomoangiográficos definidos por Lie7): (a) su nacimiento como rama significativa de la arteria carótida interna entre los niveles vertebrales C1 y C3, (b) un curso ascendente y su ingreso al cráneo a través del agujero condíleo anterior, (c) el relleno del sistema vertebrobasilar sólo en el sentido distal a su anastomosis con esta arteria, y (d) la habitual ausencia de arterias comunicantes posteriores.
Un hecho de sumo interés respecto de todas las arterias primitivas persistentes es su frecuente asociación con distintas patologías del sistema nervioso y con diversas malformaciones congénitas.
En el caso de la arteria trigeminal, la más frecuente anomalía y por lo tanto la más estudiada, Garza-Mercado y col.8 la señalan como causa atípica de neuralgias faciales, hemiespasmos faciales y disfunción oculomotora, así como asociada a trastornos de la hemodinámica cerebral; refieren estos autores, sin embargo, que podría tratarse solamente de hechos casuales o de incierto significado.
En lo referente a la frecuente asociación entre arterias primitivas persistentes y otras malformaciones, los aneurismas cerebrales constituyen el hallazgo más común, con una incidencia del 12,4 al 28,5% según la serie8. En el caso específico de asociación entre arteria hipoglosa y aneurisma cerebral, Hirahara y col.9, en su revisión hasta 1981, encontraron 20 casos.
Recientemente, Kobayashi y col.10 han presentado uno de asociación entre arteria hipoglosa persistente, aneurismas cerebrales múltiples y enfermedad poliquística hepato-renal. La literatura no registra otros de asociación entre arterias primitivas persistentes y malformaciones extraneurológicas, aún cuando es bien conocida la asociación entre aneurismas y otras malformaciones. Nuestro caso No. 1 es un nuevo ejemplo de esta triple asociación.
Conclusión
En base a las anteriores consideraciones creemos que el hallazgo, aún casual, de arterias primitivas persistentes, debe orientarnos fuertemente hacia la búsqueda de patología malformativa tanto cerebrovascular como extraneurológica, pero sobre todo de la primera por su gran potencial de morbimortalidad.
BIBLIOGRAFIA
1. Padget, DH: The circle of Willis: Its embriology and anatomy. En: Dandy WE (ed.): Intracranial arterial aneurysms. Cokstock Publ Co: New York: pp. 67-90, 1944.
2. Hinck VC, Gordy PD: Persistent primitive trigeminal artery: One type of persistent carotid-basilar anastomosis. Radiology 83:41,-45, 1964.
3. Taveras JM, Wood EH: Diagnóstico Neurorradiológico. Panamericana, Bs As, 1981.
4. Kosnik EJ, Meagher JN, Taylor G: Bilateral intracranial arterial aneurysms with persistent trigeminal artery. Arch Neurol 34:443-445, 1972.
5. Wollschlaeger G, Wollschaeger PB: The circle of Willis. En: Newton TH, Potts DG (eds.); Radiology of the Skull and Brain, vol. II. CV Mosby, St Louis; pp. 1171-1201, 1974.
6. Obayashi T, Furuse M: The proatlantal intersegmental artery: A case report and review of the literature. Arch Neurol 37:387-389, 1980.
7. Lie TA: Congenital malformations of the carotid and vertebral arterial systems, including the persistent anastomoses. En: Vingen PJ, Bruyn GW (eds.): Handbook of Clinical Neurology. Vol 12: Vascular Diseases of the Nervous System, part II. North Holland Publ. Co., Amsterdam, pp. 289-339, 1975.
8. Garza-Mercado R, Cavazos E: Persistent trigeminal artery associated with intracranial aneurysm. Neurosurgery 14:604-607, 1984.
9. Hirahara K, Asakura T, Uetsuhara K: Persistent primitive hypoglossal artery associated with intracranial aneurysm. NeurolSurg 9:197-202, 1981.
10. Kobayashi H, Munemoto S, Hayashi M, y col.: Association of persistent hypoglossal artery, multiple intracranial aneurysms, and policystic disease. Surg Neurol 21:258-260, 1984.